Введение

Орофациальный актиномикоз – относительно распространенная инфекция. Его клинические проявления разнообразны и могут быть в виде пародонтальных инфекций, перикоронита, длительно незаживающих поражений, язв и так далее. Известно, что актиномикоз имитирует многочисленные состояния, включая злокачественные новообразования [1-3]. Кроме того, вторичный актиномикоз часто осложняет ранее имеющиеся заболевания, такие как остеорадионекроз и остеонекроз челюстей, связанные с таргетной терапией [4, 5].

Актиномикоз языка встречается очень редко и составляет менее 3% случаев шейно-лицевого актиномикоза [6, 7]. Сообщалось об увеличении массы языка [6, 8], увеличении объёма языка [9, 10] а также об одностороннем отеке языка [7].

Истинная макроглоссия – относительно редкое состояние, которое может быть вызвано широким спектром местных и системных заболеваний. Местные предрасполагающие факторы включают мышечную гипертрофию, гамартомы и неоплазии, наиболее частыми из которых являются лимфангиома, гемангиома и плоскоклеточный рак [10-12]. Системные факторы включают гипотиреоз, гигантизм, акромегалию, ангионевротический отек, амилоидоз, саркоидоз и другие типы гранулематозных поражений [10, 12-14].

Клинический случай

66-летний мужчина кавказского происхождения был первоначально осмотрен отоларингологом прогрессирующей макроглоссией и снижением подвижности языка в течение года. По словам пациента, стоматолог отметил, что его зубной протез имел нестабильное положение. Во время своего первого визита пациент жаловался на дисфагию и нарушение речи. Он отрицал наличие боли, дизестезии или одышки. Анамнез болезни включал стеатоз, кисты почек, употребление табака в течение 45 лет и ежедневное употребление алкоголя в большом количестве. Пациент также отрицал наличие в анамнезе травм полости рта или шейно-лицевой области.

Физикальное обследование выявило генерализованное расширение языка, простирающееся до основания языка без каких-либо поверхностных изъязвлений (рис. 1). Не было никакого уплотнения или ощутимого увеличения массы; однако ограничение движений языка было очевидным. Черепно-мозговые нервы не вовлечены, а осмотр головы и шеи в остальном был в пределах нормы.

Была проведена компьютерная томография с контрастным усилением, которая выявила диффузные двусторонние уплотнения мягких тканей языка, распространяющиеся на мышцу подъязычной кости и подбородочно-подъязычную (рис. 2а). Был обнаружен полип в правой верхнечелюстной пазухе. Шейные лимфатические узлы не были вовлечены. Рентгенологические особенности позволяли судить о хроническом воспалительном заболевании.

Культуральное исследование было отрицательным при исследовании на микобактерии и актиномицеты. Три послеоперационные биопсии были выполнены в разное время. Гистология всех трех образцов выявила наличие многочисленных гранулем с образованием центрального абсцесса (рис. 3). Гигантские клетки присутствовали в большинстве гранулем. Многие гранулемы содержали эозинофилы, грамположительные бактерии, PAS-D (периодическая кислота – Шифф-диастаза) -положительные бактериальные кластеры, соответствующие актиномикотической инфекции (рис. 4). Окраска по Грокотту, Гимзе на кислотостоустойчивые бациллы были отрицательными. Признаки неоплазии отсутствовали.

Перед завершением диагностического обследования пациенту эмпирически назначали пиперациллин/тазобактам (3,375 г каждые 6 ч) в течение 2 недель. Когда диагноз актиномикоза был подтвержден, антимикробную терапию заменили на внутривенное введение пенициллина G (3,5 × 106 Ед каждые 4 ч) в течение 8 недель, а затем пероральный пенициллин V (300 мг каждые 6 ч) в течение 12 недель. 1 год спустя повторная компьютерная томография выявила незначительное снижение степени поражения (рис. 2b). Однако остаточные явления, похожие на рубцы, все еще присутствовали, без каких-либо признаков некроза. Пациент не имел симптомов и каких-либо других заболеваний через 2 года после первоначальной постановки диагноза, а затем перестал посещать врача для последующего наблюдения.

Обсуждение

Виды Actinomyces состоят из гетерогенной группы грамположительных, анаэробных, не спорообразующих, плеоморфных палочек и являются частью нормальной флоры полости рта [15, 16]. Actinomyces israelii является наиболее распространенным патогеном, выделенным при шейно-лицевом актиномикозе [17, 18]. В последнем случае виды Actinomyces часто выделяются в сочетании с другими аэробными и/или анаэробными бактериями [18]. Считается, что актиномицеты инфицируют глубокие ткани через входные ворота, такие как поражения слизистой оболочки, эндодонтические пути и пародонтальные карманы [17, 19]. Кариес зубов, инвазивные стоматологические или челюстно-лицевые процедуры, травмы и радионекроз являются наиболее распространенными причинами [19, 20]. О расовой или географической предрасположенности не сообщалось [21]. Основными предрасполагающими факторами являются диабет, злоупотребление алкоголем, недостаточное питание и иммуносупрессия [20]. Кроме того, пациенты с вирусом иммунодефицита человека (ВИЧ) часто имели неблагоприятные исходы [22, 23].

Актиномикоз обычно представляет собой хронический, постепенно увеличивающийся, меняющийся в размерах инфильтрат, характеризующийся образованием абсцесса, древесным (по плотности) фиброзом, а также может приводить к свищам синусных трактов образованию серных гранул [22, 24, 25]. Последние характерны для актиномикоза. В исследовании Уиза и Смита они присутствовали примерно в 54% из 57 случаев [26]. Однако наличие серных гранул не является патогномоничным, так как они также могут присутствовать при нокардиозе. Актиномикоз мягких тканей может распространяться на соседнюю кость до 15% случаев [1, 19]. Лимфаденопатия встречается редко, но может развиться позже [17, 20].

Хотя актиномикоз может поражать любую структуру шейно-лицевой области, он затрагивает область нижней челюсти (поднижнечелюстную область, ветвь и угол нижней чалюсти) более чем в 50% случаев [20, 27].

Ранняя диагностика актиномикоза может быть затруднена по многим причинам. Во-первых, пациенты могут отложить обращение за медицинской помощью, потому что симптомы неспецифичны и могут сначала отсутствовать или быть в лёгкой форме. Актиномикоз должен быть включен в дифференциальную диагностику любого давнего патологического состояния шейно-лицевой области [17, 24, 27-29]. Бельмонт и соавт. [17] утверждают, что менее 10% инфекций точно диагностируются при первоначальном обращении, потому что их часто путают с гнойными абсцессами или неоплазией. Анализы крови обычно неинформативны, однако в некоторых случаях может наблюдаться лейкоцитоз [26]. Рентгенологические особенности неспецифичны и могут напоминать любой хронический воспалительный процесс [17, 20, 24]. Во-вторых, культивирование Actinomyces sp. заведомо затруднено, что приводит к высокому проценту ложноотрицательных результатов.

Культуральное исследование может дать положительный результат менее чем в 30% случаев и может занять до 3 недель [24, 25]. Некоторые авторы рекомендуют послеоперационную биопсию в качестве средства для определения окончательного диагноза [17]. Другие выступают за аспирацию тонкой иглой (FNA) в качестве метода выбора для диагностики актиномикоза области шеи. Этот метод диагностики является точным, безопасным, менее инвазивным и простым. Это позволяет проводить морфологическую идентификацию и сбор материала, необходимого для микробиологического культурального исследования [17, 20]. Мы считаем, что этот метод, хотя и простой и минимально инвазивный, может дать ложноотрицательные результаты, особенно если антибиотикотерапия была начата эмпирически. Мы считаем, что в контексте диагностики актиномикоза биопсия должна оставаться золотым стандартом.

Шейно-лицевой актиномикоз может реагировать на несколько антибиотиков, таких как пенициллин, тетрациклин, клиндамицин, эритромицин, цефалоспорины третьего поколения и многие другие. Пенициллин является препаратом выбора, но, по-видимому, нет консенсуса относительно идеальной продолжительности терапии. Некоторые исследования показали, что 3-10 недель антибиотикотерапии, в сочетании или без хирургического вмешательства, может быть достаточно, в то время как некоторые авторы выступают за длительное лечение (6-12 месяцев). Тетрациклин и эритромицин могут заменить пенициллин у пациентов с аллергией, а цефалоспорины могут быть использованы при коинфекции, не реагирующей на пенициллин [17, 20, 28-31]. Использование стероидов может быть полезно при лечении любой остаточной воспалительной гранулематозной реакции [21], однако мы считаем, что необходимы дальнейшие исследования для оценки обоснованности этого лечения. Хирургическое вмешательство показано при поражении кости или при наличии некротической ткани, а также при наличии свищей синусового тракта [22, 30, 32]. Всякий раз, когда это клинически возможно, фармакотерапии следует отдавать предпочтение перед хирургическим иссечением [17, 22].